Aromaattisen aminohapon dekarboksylaasipuutos

Aromaattisen aminohapon dekarboksylaasipuutos on harvinainen autosomaalinen resessiivinen geneettinen sairaus, joka johtuu mutaatioista vastaavaa entsyymiä koodaavassa DDC-geenissä .

Oireet

Taudin ensimmäiset oireet ilmaantuvat usean kuukauden iässä (keskimäärin 2,7 kuukautta). [1] Yleisimmät oireet ovat:

Joillekin potilaille saattaa kehittyä aivojen folaatin puutos , koska liika L-dopamiini heikentää metyyliryhmien luovuttajia, kuten S-adenosyylimetioniinia ja 5-MTHF:a . Tällaisten potilaiden on osoitettu hallitsevan 5-MTHF:n pitoisuutta aivo-selkäydinnesteessä ja määräävän foliinihappoa aivofolaattipuutoksen korjaamiseksi. [1] [2]

Etiologia

Aromaattisten aminohappojen dekarboksylaasin häiriö johtaa serotoniinin , dopamiinin , norepinefriinin ja epinefriinin puutteeseen .

Epidemiologia

Vuonna 2017 julkaistun konsensusohjeen mukaan tieteellisessä kirjallisuudessa on viitattu 117 yksittäistapaukseen vuoteen 2017 mennessä. Ensimmäiset tunnetut tautitapaukset kuvattiin vuonna 1990 . Mainituista potilaista 56 oli miehiä, 42 naisia ​​ja 19 potilaalla ei ollut viitteitä sukupuolesta. [yksi]

Diagnostiikka

Jos epäilet sairautta oireiden kokonaisuuden perusteella, suoritetaan potilaan aivo-selkäydinnesteen analyysi. Jos CSF-näyte on puutteellinen, diagnoosi voidaan vahvistaa geneettisellä analyysillä ja aromaattisen aminohapon dekarboksylaasiaktiivisuuden mittauksella.

Tyypillinen kuvio, joka nähdään aivo-selkäydinnesteen näytettä analysoitaessa, on 5-hydroksi -indolietikkahapon (5-HIAA), homovanilliinihapon (HVA), 3-metoksi-4-hydroksifenyyliglykolin (MHPG) alentuneet tasot normaaleilla pteriinitasoilla, mukaan lukien neopteriini ja biopteriini ja kohonneet 3-O-metyylidopamiinin (3-OMD), L-DOPA:n ja 5-hydroksitryptofaanin (5-HTP) tasot. [yksi]

Terapia

Tällä hetkellä sairaus on parantumaton, mutta osaa oireista voidaan lievittää fysioterapian, kuntoutushoidon, puheterapian avulla. Jotkut potilaat saattavat tarvita enteraalista ravintoa ruoan pureskelu- ja nielemisvaikeuksien vuoksi.

Välittäjäaineiden vajaatoimintaa voidaan kompensoida määräämällä lääkkeitä. Siten käytetään dopamiiniagonisteja, kuten rotigotiinia ja pramipeksolia , sekä monoamiinioksidaasin estäjiä , kuten selegiliiniä . Saattaa myös olla tarpeen määrätä lääkkeitä dyskinesian korjaamiseksi, ummetuksen torjumiseksi ja muiden oireiden korjaamiseksi.

2010-luvulla kehitettiin geeniterapialääke eladocagen exuparvovec , joka on virusvektori, joka kantaa ihmisen DDC-geenin cDNA :ta. Lääke on osoittanut itsensä menestyksekkäästi kliinisissä kokeissa [3] , ja toukokuusta 2022 lähtien se on Euroopan terveysviranomaisten tarkasteluprosessissa. [neljä]

Muistiinpanot

  1. 1 2 3 4 5 Tessa Wassenberg, Marta Molero-Luis, Kathrin Jeltsch, Georg F. Hoffmann, Birgit Assmann. Konsensusohje aromaattisen l-aminohappodekarboksylaasi (AADC) -puutoksen diagnosointiin ja hoitoon  // Orphanet Journal of Rare Diseases. - 18.1.2017 - T.12 , nro 1 . - S. 12 . — ISSN 1750-1172 . - doi : 10.1186/s13023-016-0522-z .
  2. Simon Pope, Rafael Artuch, Simon Heales, Shamima Rahman. Aivojen folaatin puute: analyyttiset testit ja erotusdiagnoosi  // Journal of Herited Metabolic Disease. - 2019-07. - T. 42 , no. 4 . — S. 655–672 . — ISSN 1573-2665 . - doi : 10.1002/jimd.12092 . Arkistoitu alkuperäisestä 17. huhtikuuta 2019.
  3. Tai CH, Lee NC, Chien YH, Byrne BJ, Muramatsu SI, Tseng SH, Hwu WL (helmikuu 2022). "Eladocagene-eksuparvovekin pitkän aikavälin teho ja turvallisuus potilailla, joilla on AADC-puutos". Molecular Therapy: Journal of the American Society of Gene Therapy . 30 (2): 509-518. DOI : 10.1016/j.ymthe.2021.11.005 . PMID  34763085 .
  4. Upstaza: Odottaa EY:n päätöstä | Euroopan lääkevirasto . Arkistoitu alkuperäisestä 25. toukokuuta 2022.