Pyridoksiinista riippuvainen epilepsia

Pyridoksiinista riippuvainen epilepsia on vakava epilepsian muoto, jossa kohtauksia on vaikea hallita tavanomaisilla epilepsialääkkeillä. Sairaus kehittyy ALDH7A1 -geenin mutaatioiden vuoksi, mikä johtaa B6-vitamiinin aktiivisen muodon nopeaan deaktivoitumiseen kehossa. Yleensä kohtaukset alkavat pian syntymän jälkeen, harvemmin - muutaman kuukauden kuluttua, erittäin harvoin - muutaman vuoden kuluttua. Suurien B6-vitamiiniannosten varhainen antaminen voi pysäyttää hyökkäykset.

Diagnostiikka

Kun lapsella kehittyy vaikea epilepsia, jota ei voida hallita tavanomaisilla lääkkeillä, suoritetaan empiirinen suurten B6-vitamiiniannosten antaminen. Onnistunut kohtausten pysäyttäminen viittaa mahdolliseen pyridoksiiniriippuvaisen epilepsian esiintymiseen. Potilaalla voi myös olla kohonnut alfa-aminoadipiinisen semialdehydin pitoisuus veri- ja/tai virtsanäytteissä. Lopullinen diagnoosi tehdään geneettisellä analyysillä.

Diagnoosi on monimutkaista tapauksissa, joissa potilaan resistentit kohtaukset alkavat paljon myöhemmin kuin ensimmäisten elinpäivien aikana - vuoden 2020 tietojen mukaan noin 30 % potilaista sai kohtauksia vastasyntyneen jälkeen, ja taudin viimeisin puhkeaminen todettiin 17-vuotiaana [1] .

Epidemiologia

Esiintyvyyttä ja ilmaantuvuutta on vaikea arvioida diagnoosin monimutkaisuuden vuoksi. Vuonna 2020 julkaistujen pyridoksiiniriippuvaista epilepsiaa koskevien konsensusohjeiden mukaan ilmaantuvuusarviot vaihtelevat yhdestä 65 000 vastasyntyneestä yhteen 250 000 vastasyntyneeseen [1] .

Historia

Sairaus kuvattiin ensimmäisen kerran vuonna 1954 [2] . Vuonna 2006 Mills ym. osoittivat ensimmäistä kertaa, että sairaus johtuu ALDH7A1 -geenin mutaatioista [1] .

Vuonna 1995 kuvattiin foliinihappoon reagoivia vastasyntyneiden epileptisiä kohtauksia [ 3] - tilaa kutsuttiin foliinihappoon reagoiviksi kohtauksiksi ( FARS ) . Vuonna 2009 havaittiin [4] , että tämä tila on yksi pyridoksiiniriippuvaisen epilepsian ilmenemismuodoista, ja kouristukset häviävät useimmissa tapauksissa B6-vitamiinin määräämisen myötä.  

Katso myös

Muistiinpanot

  1. 1 2 3 Coughlin CR, Tseng LA, Abdenur JE, Ashmore C, Boemer F, Bok LA, Boyer M, Buhas D, Clayton PT, Das A, Dekker H, Evangeliou A, Feillet F, Footitt EJ, Gospe SM, Hartmann H, Kara M, Kristensen E, Lee J, Lilje R, Longo N, Lunsing RJ, Mills P, Papadopoulou MT, Pearl PL, Piazzon F, Plecko B, Saini AG, Santra S, Sjarif DR, Stockler-Ipsiroglu S, Striano P, Van Hove JL, Verhoeven-Duif NM, Wijburg FA, Zuberi SM, Van Karnebeek CD (tammikuu 2021). "Konsensusohjeet α-aminoadipiinisen semialdehydidehydrogenaasin puutteesta johtuvan pyridoksiiniriippuvaisen epilepsian diagnosointiin ja hoitoon". Journal of Herited Metabolic Disease . 44 (1): 178-192. DOI : 10.1002/jimd.12332 . PMID  33200442 .
  2. Gospe, SM (7. joulukuuta 2001). "Pyridoksiiniriippuvainen epilepsia" . GeneReviews . PMID  20301659 . Arkistoitu alkuperäisestä 2022-01-19 . Haettu 03.6.2022 . _ Käytöstä poistettu parametri |deadlink=( ohje );Tarkista päivämäärä osoitteessa |accessdate=( englanniksi ohje )
  3. Cosnahan AS, Campbell CT : Synnynnäiset aineenvaihduntavirheet lasten epilepsiassa // The Journal of Pediatric Pharmacology and Therapeutics: JPPT: PPAG:n virallinen lehti. - 2019. - T. 24 , nro 5 . - S. 398-405 . - doi : 10.5863/1551-6776-24.5.398 . — PMID 31598103 .
  4. Gallagher RC, Van Hove JL, Scharer G, Hyland K, Plecko B, Waters PJ, Mercimek-Mahmutoglu S, Stockler-Ipsiroglu S, Salomons GS, Rosenberg EH, Struys EA, Jakobs C (toukokuu 2009). "Foliinihappoon reagoivat kohtaukset ovat identtisiä pyridoksiiniriippuvaisen epilepsian kanssa . " Annals of Neurology . 65 (5): 550-6. DOI : 10.1002/ana.21568 . PMID  19142996 .