Wiskott-Aldrichin oireyhtymän proteiini

Wiskott-Aldrichin oireyhtymä

ATE :n renderöinti perustuu 1cee:hen.
Käytettävissä olevat rakenteet
ATE Ortologinen haku: PDBe , RCSB
Tunnisteet
SymboliOLI  ; IMD2; SCNX; THC THC1; AMPIAINEN
Ulkoiset tunnuksetOMIM:  300392 MGI :  105059 Homologeeni :  30970 GeneCards : WAS Gene
RNA-ekspressioprofiili
Lisää tietoa
ortologit
NäytäIhmisenHiiri
Entrez745422376
YhtyeENSG00000015285ENSMUSG00000031165
UniProtP42768P70315
RefSeq (mRNA)NM_000377NM_009515
RefSeq (proteiini)NP_000368NP_033541
Locus (UCSC)Chr HG1436_HG1432_PATCH:
48,68 – 48,69 Mb
Chr X:
8,08 – 8,09 Mb
Hae PubMedistä[yksi][2]

Wiskott -  Aldrich Syndrome Protein ( WASp ) koostuu 502 aminohappotähteestä [1] ja sillä on monimutkainen domeenirakenne. Se ilmentyy hematopoieettisissa soluissa ja sillä on tärkeä rooli solun tukirangan uudelleenorganisaatiossa , signaalinsiirrossa ja apoptoosissa [2] .

WAS-geeni, jonka mutaatiot johtavat Wiskott-Aldrichin oireyhtymän kehittymiseen, sijaitsee X-kromosomin lyhyessä haarassa Xp11.4-Xp11.21-alueella. Tarkemmin sanottuna WAS-geeni sijaitsee 48 683 789 - 48 691 426 emäsparista X-kromosomissa [3] . Geenikartoitus suoritettiin vuonna 1994 ja havaittiin, että WAS-geeni koostuu 12 eksonista ja 11 intronista [4] , joiden kokonaispituus on noin 1800 emäsparia [5] [6] .

WASp-proteiinin C-päässä, lähellä toisiaan, on sitoutumisdomeenit monomeeriselle aktiinille ja Arp2/3-kompleksille. Tämä varmistaa näiden molekyylien avaruudellisen konvergenssin ja helpottaa aktiinin polymeroitumisprosessia. Proteiinin N-päässä ja keskiosassa on erilaisia ​​säätelydomeeneja (WH1, GBD, Polu-Pro-site), jotka tarjoavat vuorovaikutusta monien erityisten proteiinimolekyylien ja kalvofosfolipidien kanssa. Siten WASp-proteiini voi toimia välittäjänä erilaisten spesifisten tekijöiden vuorovaikutuksessa kalvorakenteiden kanssa ja osallistua aktiinin polymerointiprosessiin [7] [8] .

Mutaation esiintyminen WASp-proteiinin synteesistä vastaavassa geenissä johtaa proteiinin viallisen muodon ilmaantumiseen tai sen täydelliseen puuttumiseen, mikä johtaa immuniteetin ja hemostaasihäiriöiden kehittymiseen. Ainakin 350 mutaatiota tunnetaan [3] WAS-geenissä, joka on vastuussa X-kytketyn Wiskott-Aldrichin oireyhtymän kehittymisestä. Useimmat niistä ovat nukleotidisubstituutioita (missense/nonsense-mutaatioita), silmukointimutaatioita ja pieniä deleetioita. Myös pienet lisäykset ja suuret deleetiot havaitaan [9] .

Potilailla, joilla on missense-mutaatioita , on yleensä lievä taudin kulku, joka ilmenee pääasiassa trombosytopeniana. Potilaille, joilla on erilaisia ​​deleetioita, nukleotidisertioita, nonsense-mutaatioita ja silmukointikohdan mutaatioita, on tunnusomaista vakavammat kliiniset oireet [10] [11] .

Muistiinpanot

  1. P42768[1-502], Wiskott-Aldrichin syndroomaproteiini, Homo sapiens
  2. Wiskott-Aldrichin oireyhtymä . Yhteenveto (pdf) . orpha.net (2013) . Käyttöpäivä: 7. tammikuuta 2017. Arkistoitu alkuperäisestä 7. tammikuuta 2017.
  3. 1 2 Yhdysvaltain kansallisen lääkekirjaston palvelu: Genetics Home Reference . Haettu 4. elokuuta 2013. Arkistoitu alkuperäisestä 4. heinäkuuta 2013.
  4. WAS - Wiskott-Aldrichin oireyhtymä (ekseema-trombocytopenia) Arkistoitu 1. helmikuuta 2014. , Aasian primaaristen immuunikatosairauksien (RAPID) resurssi
  5. Derry JM , Ochs HD , Francke U. Wiskott-Aldrichin oireyhtymässä mutatoidun uuden geenin eristäminen.  (englanniksi)  // Solu. - 1994. - Voi. 78, nro. 4 . - s. 635-644. — PMID 8069912 .
  6. chrX:48542185-48549817 7 633 bp. UCSC genomiselain ihmisen helmikuussa 2009 (GRCh37/hg19) Asennus
  7. Gusev N. B. Ei-lihassolujen liikkuminen ja aktiinimikrofilamenttien uudelleenjärjestely // Soros Educational Journal. - 2001. - V. 7, nro 7. - S. 9-16.
  8. Thrasher AJ , Burns S. Wiskott-Aldrichin oireyhtymä: hematopoieettisen sytoskeletaalisen säätelyn häiriö.  (englanti)  // Mikroskooppitutkimus ja -tekniikka. - 1999. - Voi. 47, nro. 2 . - s. 107-113. - doi : 10.1002/(SICI)1097-0029(19991015)47:2<107::AID-JEMT3>3.0.CO;2-H . — PMID 10523789 .
  9. Tietokanta: HGMD - Ihmisen geenimutaatiotietokanta.
  10. Lemahieu V. , Gastier JM , Francke U. Uudet mutaatiot Wiskott-Aldrich-oireyhtymän proteiinigeenissä ja niiden vaikutukset transkription, translaation ja kliinisiin fenotyyppeihin.  (englanniksi)  // Ihmisen mutaatio. - 1999. - Voi. 14, ei. 1 . - s. 54-66. — doi : 10.1002/(SICI)1098-1004(1999)14:1<54::AID-HUMU7>3.0.CO;2-E . — PMID 10447259 .
  11. Lutskiy MI , Rosen FS , Remold-O'Donnell E. Genotyyppi-proteotyyppikytkentä Wiskott-Aldrichin oireyhtymässä.  (Englanti)  // Journal of Immunology (Baltimore, Md.: 1950). - 2005. - Voi. 175, nro. 2 . - s. 1329-1336. — PMID 16002738 .

Linkit

Sermyagina I. G., Zabnenkova V. V., Kondratenko I. V., Polyakov A. V., Wiskott-Aldrichin oireyhtymän DNA-diagnostiikka // Lääketieteellinen genetiikka, 2009, v. 8, N6 (84), s. . 34-39  (linkki ei saatavilla)